La Enfermedad de Motoneurona (EMN) es una enfermedad neurodegenerativa caracterizada por una pérdida progresiva de las neuronas motoras superiores e inferiores que conduce a la atrofia muscular, parálisis y muerte del paciente. Recientes estudios de base poblacional señalan una prevalencia de EMN entre 3,9 y 8,4 por 100.000 personas y una incidencia 0,6 y 3,8 por 100.000 personas/año. Sin embargo, en los estudios epidemiológicos de la EMN, la prevalencia y la incidencia presentan una gran heterogeneidad.
Investigadores del CIBERESP del grupo GRECS (Grup de Recerca en Estadística, Econometria i Salut), que lidera Marc Sáez en la Universitat de Girona, han llevado a cabo un nuevo estudio que trataba de estimar la prevalencia y la incidencia de esta enfermedad, así como de sus diferentes fenotipos (esclerosis lateral amiotrófica (ELA), esclerosis lateral primaria (ELP) y atrofia muscular progresiva (AMP)), en Cataluña y Valencia en el periodo 2011-2019. Los resultados del estudio han sido publicados en Scientific Reports.
Los autores apuntan a unos datos de prevalencia de EMN estimados entre 3,990 y 6,334 por 100.000 habitantes (ELA entre 3,248 y 5,120; AMP entre 0,065 y 0,634; y ELP entre 0,046 y 1,896), y la incidencia entre 1,682 y 2,165 por 100.000 personas-año para EMN (ALS entre 1,351 y 1,754; AMP entre 0,225 y 0,628; y ELP entre 0,409-0,544).
“Los resultados fueron similares en Cataluña y en Valencia y no difirieron de los reportados previamente para ELA, lo que sugiere que el método que proponemos en al artículo es robusto y que ninguna de las dos presenta factores diferenciales de riesgo o de protección” explica Maria Antonia Barceló Rado, investigadora del CIBERESP y primera autora de la publicación.
Tal y como explican los autores, en España sólo existían dos estudios que calculen la prevalencia o la incidencia de la EMN y ninguno de ellos proporcionaba estimaciones de éstas según los diferentes fenotipos y tampoco diferenciando por Comunidades Autónomas.
Respecto al sesgo de selección, común en los diseños observacionales, los investigadores exponen que las cohortes analizadas no constituían una muestra aleatoria de la población: “si la selección hubiese sido exógena, o en otras palabras, si la probabilidad de que un sujeto se observase (es decir, que un sujeto hubiese sido diagnosticado por ENM), hubiese sido idéntica para todos los sujetos, habría sido suficiente ponderar la muestra para dar menos peso a los sujetos realmente observados”.
En epidemiología, este método de ponderación se denomina estandarización por edad y sexo, considerando la población cubierta por cada hospital como población estándar. “Sin embargo, fue muy probable que los sujetos acudiesen a las Unidades de Motoneurona de los hospitales, no solo porque presentaron síntomas del inicio de la enfermedad, sino también porque existían otros factores no observados”. Los autores defienden que la probabilidad de que estos sujetos fuesen observados no fue la misma para todos los sujetos. Por tanto, la ponderación (estandarización) por edad y sexo no corregiría el sesgo de selección. “En este caso (selección endógena), se deben utilizar otros métodos estadísticos más complejos para obtener estimaciones no sesgadas de prevalencia e incidencia. Nosotros escogimos un modelo de dos partes: estimamos, en la primera parte, la probabilidad de que un sujeto hubiera sido observado; en la segunda utilizamos estas probabilidades para estimar la prevalencia e incidencia, con el objetivo de corregir la no aleatoriedad (sesgo de selección)” explica el jefe de grupo del CIBERESP Marc Saez Zafra.
Los autores proporcionaron estimadores de prevalencia e incidencia no solo de la propia ENM, sino también de ALS, ELP y AMP, así como mostraron un método de estimación de prevalencia e incidencia que controla el sesgo de selección causado por no utilizar muestras aleatorias de la población. Los autores destacan también que se necesitaron bases de datos tanto individuales como contextuales, con datos de población y datos sobre el nivel socioeconómico del área donde viven los sujetos, de diversas y diferentes fuentes, enmarcando el trabajo en Datos del Mundo Real (Real World Data). Además, destacan que el estudio comparó la prevalencia e incidencia en dos CCAA diferentes, teniendo en cuenta cualquier riesgo diferencial o protector.
Artículo de referencia:
Barceló MA, Povedano M, Vázquez-Costa JF, Franquet A, Solans M, Saez M. Estimation of the prevalence and incidence of motor neuron diseases in two Spanish regions: Catalonia and Valencia. Scientific Reports 2021; 11:6207; doi:10.1038/s41598-021-85395-z.
